Introdução: A principal causa de mortalidade fetal no mundo são as malformações congênitas (MFC) acometendo aproximadamente oito milhões de nascidos vivos no mundo, o que constitui um grave problema mundial. Cerca de 60% das MFC não possuem causa definida, porém, a exposição materna aos agrotóxicos tem sido associada a efeitos adversos na gestação apresentando correlação com anomalias. Objetivo: Analisar a MFC nos municípios de maior área plantada no estado de Mato Grosso (MT), Brasil. Método: Trata-se de um estudo epidemiológico e de distribuição espacial, da ocorrência de MFC em três municípios, Sorriso, Sinop e Campo Novo do Parecis, com maior área plantada das monoculturas de soja, milho e algodão no estado de MT no período de 2013 a 2017. Os dados foram coletados no DATASUS, Sistema de Informação sobre Nascidos Vivos e na Produção Agrícola Municipal do Sistema de Recuperação Automática do IBGE, utilizou-se o software ArcGis 10.2 para a elaboração da distribuição espacial por meio de mapas. Resultados: Observaram-se maiores proporções de área plantada no município de Sorriso em hectare no período estudado respectivamente (40,41% ; 44,46% ; 45,57% ; 45,16% ; 45,81%). No ano de 2013 a maior proporção de ocorrência de MFC foi registrada no município de Sinop (51,61%). Em 2014, 2015 e 2016 Sorriso apresentou as maiores proporções de MFC (81,25%, 70%, 75% respectivamente). Já em 2017, Campo Novo dos Parecis obteve 55,55% na ocorrência de MFC. Conclusão: Os achados mostraram maiores proporções de MFC no município de Sorriso que possui maior área plantada de monoculturas, sendo reconhecido como a Capital Nacional do Agronegócio e maior produtor individual de soja do mundo. Isso sinaliza um maior consumo de agrotóxico no período estudado, o que sugere uma relação positiva entre a exposição materna ao agrotóxico utilizado nas monoculturas e a ocorrência das anomalias. Reforçamos a necessidade de maiores ações de vigilância na utilização dos agrotóxicos tendo em vista as repercussões negativas na saúde da população.